L’aripiprazole peut être considéré comme un antipsychotique de 3e génération et présente théoriquement un faible risque d’induire des symptômes extrapyramidaux. Cependant, des cas de dyskinésies tardives et de dystonies induites par l’aripiprazole sont désormais rapportés assez fréquemment dans la littérature. Nous décrivons ici le cas d’un patient ayant présenté une dyskinésie d’évolution dramatique. À l’automne 2011, alors âgé de 74 ans, M X., qui n’a pas d’antécédent psychiatrique connu, présente un syndrome dépressif majeur pris en charge initialement par une association aripiprazole/escitalopram. En 2012, l’apparition progressive de dyskinésies bucco-linguo-faciales et de mouvements choréiques des membres inférieurs conduisent à l’arrêt de l’aripiprazole. Une IRM ne révèle aucune lésion des noyaux gris ou du tronc cérébral, notamment. Courant 2013 les symptômes sont amandés par l’utilisation de la tétrabénazine. Au cours de l’année suivante, on note successivement l’apparition d’une dyspnée d’effort bruyante sur spasmes diaphragmatiques, puis d’un stridor permanent sur spasme laryngé. La tétrabénazine est arrêtée en novembre 2014 dans un contexte d’aggravation de la symptomatologie dépressive. Le spasme laryngé est amélioré début 2015 par l’injection de toxine botulique, mais l’effet bénéfique s’estompe rapidement. Une nouvelle IRM réalisée en décembre 2014 ne révèle pas d’élément pour une étiologie alternative à l’hypothèse d’une dyskinésie iatrogène. En mars, la tétrabénazine est finalement réintroduite face aux dyskinésies qui persistent et deviennent de plus en plus sévères dans leur intensité. Mr X décède début juillet 2015 suite à un arrêt cardiaque dans un contexte d’insuffisance respiratoire terminale. Ce cas rappelle la prudence indispensable qu’il convient d’adopter dans l’utilisation de l’aripiprazole perçu comme un traitement antipsychotique avec un bon profil de sécurité clinique. Notre patient présentait plusieurs facteurs de risque de dyskinésie tardive incluant un âge avancé, la présence d’un trouble de l’humeur et une exposition à l’antipsychotique sur une durée supérieure à 6 mois.